摘要

周围性牙源性肿瘤（POTs）不常见，在儿科人群中更为罕见。周围性牙源性纤维瘤（PODF）是普通人群和儿科人群中数量最多的PODF。本文的目的是报告一例在妊娠29周出生的非常年幼的儿童发生PODF的罕见病例。回顾了儿科人群中关于PODF的文献。

关键字

周围性牙源性纤维瘤；儿科；周围性牙源性肿瘤

介绍

周围性牙源性肿瘤（POTs）包括成釉细胞瘤、牙源性钙化上皮性肿瘤（CEOT）、牙源性鳞状肿瘤、牙源性钙化囊性肿瘤（CCOT）、牙源性腺瘤样肿瘤（AOTs）的骨外对应物、成釉细胞纤维瘤、牙瘤、牙源性纤维瘤和牙源性粘液瘤，其中一些极为罕见。口腔病理活检服务机构开展的一项综合研究表明，POTs仅占所有提交的活检标本的0.05%[1].虽然POTs在儿童中并不常见，但在儿科人群中已记录到牙源性纤维瘤的外周变异（如CCOT、AOT、成釉细胞纤维瘤和牙瘤）。外周牙源性纤维瘤（PODF）被发现是所有POTs中最常见的[1]，也是儿科人群中最常见的POTs[2] 我们报告了一例3.9岁儿童的PODF病例，其过去病史中唯一显著的特征是在妊娠29周时出生。回顾了儿科人群中关于PODF的文献。

病例报告

一个3.9岁的女孩被社区牙医推荐到一个大学保健中心的口腔医学系。母亲注意到前下颌骨有一颗“看起来很奇怪的牙齿”。该患儿有孕29周因母体子宫血肿导致早产的病史。新生儿在出生后立即进行了插管和通气，并保持了几天。她还被诊断为肺炎克雷伯氏菌相关的败血症，为此她接受了抗生素治疗。除了下背部皮肤上的婴儿血管瘤外，这名儿童在认知和身体上似乎都很健康和发育完全。

临床检查显示患者面部对称，肤色正常。没有明显的下颌骨或颈部淋巴结，也没有任何颞下颌关节异常。前开咬可以解释为习惯性吮吸奶嘴。下牙弓中线较上牙弓中线偏左约1毫米(图1)。患儿无龋，口腔卫生状况良好。右侧上颌中、侧切牙釉质发育不全。左侧下颌乳齿侧牙较右侧侧牙宽约3mm，提示单牙巨齿。该牙也过度拔除，远端移位明显，I级可动(图2)。其周围附着的颊、舌龈对称增生(图2)，表面衬色正常的口腔黏膜光滑，触诊粘连牢固。经探查无血或脓性分泌物，牙周状况良好。由于牙齿在静止位置或工作/非工作关系中均无咬合接触，故排除牙齿上的咬合创伤。根尖周x线片显示，左下侧切牙的根尖是开放的，而右下侧切牙的根尖是封闭的(图3)。此外，牙髓腔相对于牙齿尺寸的宽度不成比例。 There was obvious distal tooth displacement (Figure 3).

图1：右上颌门牙显示釉质发育不良。左下侧明显较右侧宽，过度喷发，移位明显。

图2：牙齿周围附着的颊龈和舌龈增生，并被外观正常的口腔粘膜覆盖。

图3:根尖周X光片：左下侧表现为开放的根尖、宽的髓室和牙齿移位。

临床鉴别诊断包括局限性反应性增生性病变(LRHLs)，如周围骨化纤维瘤(POFs)，非牙源性良性肿瘤，如肌纤维瘤，和POTs，如PODFs。

用咪达唑仑（7 mg）和氧化亚氮镇静后，拔除左下侧门牙，用手术刀切除增生的牙龈并进行显微镜检查。苏木精和伊红染色的玻片显示纤维基质中存在惰性牙源性上皮岛。其余结缔组织含有轻度慢性炎症浸润（图4）。显微镜检查结果与PODF的诊断一致。

图4：切除活检显示纤维间质由角化层状鳞状上皮排列，低细胞和高细胞交替分布。上皮呈小岛屿/莲座状，与惰性的牙源性上皮一致。结缔组织的其余部分有轻微的慢性炎症浸润。诊断为周围性牙源性纤维瘤(苏木精-伊红染色，原始放大倍数x 40)。

在1周、3个月、8个月和1年的随访中，无论是临床(图5)还是影像学(图6)均无复发迹象。拔牙区域显示正常愈合。没有炎症的迹象，也没有症状报告。术后8个月的x线片根尖周图像显示拔牙区附近的骨、乳牙和邻近的牙胚外观正常。由于在文献[2]中报道了复发，孩子被安排每四个月随访一次。

图5:术后随访一年，发现组织恢复良好，病灶未复发(咬合视图)。

图6:切除活组织检查后一年的根尖周X光检查显示左下侧拔牙区的骨外观正常。

讨论

PODF是唯一一个比中央牙槽更频繁的牙槽。总体人群的平均诊断年龄为32.3岁，女性占优势。下颌切牙/犬齿和前磨牙区域是最常见的部位，影响牙龈的颊侧和舌侧[1].PODFs表现为外生牙龈肿块，组织病理学显示无包膜纤维结缔组织和惰性牙源性上皮[3]。表1列出了文献中报告的儿科人群中POFs的年龄、性别和位置总结。

我们根据Buchner等人[1]将“儿科人群”定义为0-19岁。我们回顾了英文文献中出现的所有儿童PODFs和POTs病例的临床资料。使用关键词“周边”结合“牙源性肿瘤”、“牙源性纤维瘤”、“成釉细胞瘤”、“牙源性钙化上皮瘤”、“牙源性鳞状肿瘤”、“牙源性钙化囊性肿瘤”、“牙源性腺瘤样瘤”、“成釉细胞纤维瘤”搜索Medline的PubMed界面“牙瘤”、“牙源性纤维瘤”和“牙源性粘液瘤”。

案件编号	学习	年龄（年）	儿科病例	性别	地方
1.	Buchner等人[1]	2.	1.	M	上颌骨
2.		18	1.	F	上颌骨
3.	韦伯等人[7]	8.	1.	F	扩散
4.		3.	1.	M	扩散
5.	戴利等，[4]	19	1.	M	下颚
6.		13	1.	M	下颚
7.		18	1.	F	下颚
8.		12	1.	F	上颌骨
9		14	1.	M	上颌骨
10		16	1.	F	未知的
11	Siar&Ng[6]*	12月5日	1.	未知的	未知的
12		4.	1.	未知的	未知的
13		9	1.	未知的	未知的
14	Martelli-Júnior等人[5]	11	1.	未知的	未知的
15	Buchner等人[1]	03-Dec	1.	F	上颌骨
16		18	1.	M	下颚
17		16	1.	F	下颚
18		12	1.	F	上颌骨
19		15	1.	M	下颚
20		12	1.	F	上颌骨
21	Alaeddini等人[8]	17	1.	M	下颚
22		18	1.	M	下颚
23		12	1.	M	下颚
24		8.	1.	M	下颚
25	Ritwik& Brannon[2] **当前案例	9	1.	M	下颚
26		未知的	35	未知的	未知的
27		4.	1.	F	下颚

表1:为研究选择的系统性疾病以及样本中最常见的疾病形式。

一项针对0-19岁儿童PODF的英语文献回顾[2]显示，所有年龄段的病例中有35例（n=151，23.2%）涉及儿童，其中最小的是5岁。另一个病例系列描述了23例患者中的6例（26%）年龄在12-18岁[1]。Daley和Wysocki的调查[4]发现36例所有年龄段的新病例中有6例在0-19岁之间，最年轻的是12岁。关于9岁以下儿童群体的报告并不常见，尽管有少数病例记录，包括两例涉及婴儿[5,6]，2岁[3]，3岁[7]，4岁[6]各一例，和一个5岁的孩子[2]，以及另外两个，分别描述了一个8岁的孩子[7,8]。我们相信我们的案例是第五个记录四岁以下儿童PODF的案例。

总的来说，POTs仅占所有提交的口腔活检标本的0.05%，在各种组织病理学类型的PODFs中，相对频率为51%，在周围成釉细胞瘤中为29%，在周围钙化囊性牙源性肿瘤中为13%。POT的其他组织病理学类型为散发[1]。盆腔在儿童患者中并不常见。6例PCCOT患儿中1例(16.6%)为[1]，另1例为[9]。15例儿童中有15例周围型腺瘤样牙源性肿瘤的年龄范围为3 ~ 19岁(平均11.9岁)[10-13]。7例儿童中有7例周围成釉细胞纤维瘤的年龄范围为1 - 8岁(平均4岁)[1,10,14-16]。8例儿童外周发育性牙瘤的年龄范围为1 ~ 14岁(平均6.6岁)[10]。在儿童病例[1]、角化囊性牙源性肿瘤[10]、鳞状牙源性肿瘤[17]或牙源性黏液瘤[18]中，没有周围型的相关文献。

像身体的其他组织一样，口腔结构也会受到早产的影响。口腔早产的影响与牙釉质发育不良、冠裂、腭畸形和牙弓变形有关[19-30]。除了婴儿血管瘤[31]外，尚未公布早产和肿瘤病变之间的相关性。

本病例报告和文献综述强调了幼童中PODFs的罕见性。牙源性病变和早产之间的任何联系仍不清楚。

工具书类

1. Buchner A，Merrell PW，Carpenter WM（2006）周围牙源性肿瘤的相对频率：45例新病例的研究和与文献研究的比较。口腔病理学杂志35:385-391[裁判。]
2. Ritwik P，Brannon RB（2010）《外周牙源性纤维瘤：151例临床病理学研究和文献回顾，特别强调复发》。口腔外科-口腔医学-口腔病理-口腔放射学-Endod 110:357-363[裁判。]
3. Buchner A, Ficarra G, Hansen LS(1987)周围性牙源性纤维瘤。Oral Surg Oral Med Oral Pathol 64:432-438.[裁判。]
4. Daley TD，Wysocki GP（1994）周围性牙源性纤维瘤。口腔外科-口腔医学-口腔病理78:329-336[裁判。]
5. Martelli-Júnior H, Mesquita RA, de Paula AM, Pêgo SP, Souza LN(2006)新生儿外周牙源性纤维瘤(WHO型)1例报告。Int J pediatric Dent 16:376-379.[裁判。]
6. Siar CH，Ng KH（2000）马来西亚人周围牙源性纤维瘤（WHO型）的临床病理学研究（1967-95）。《口腔颌面外科杂志》38:19-22[裁判。]
7. 韦伯A，范海登WF，利格尔姆AJ，劳本海默EJ（1992）弥漫性周围性牙源性纤维瘤：3例报告。口腔病理医学杂志21:82-84[裁判。]
8. Alaeddini M，Salehizadeh S，Baghaii F，Etemad Moghadam S（2010）伊朗人群中周围牙源性纤维瘤的回顾性分析。口腔颌面外科杂志68:2099-2103[裁判。]
9. Resende RG，Brito JA，Souza LN，Gomez RS，Mesquita RA（2011）周边钙化性牙源性囊肿：病例报告和文献回顾。头颈病理学5:76-80[裁判。]
10. Ide F，Mishima K，Saito I，Kusama K（2008）罕见的周围牙源性肿瘤：5例报告和文献综合回顾。口腔外科，口腔医学，口腔病理，口腔放射学，Endod 106:e22-28[裁判。]
11. Philipsen HP1, Reichart PA, Siar CH, Ng KH, Lau SH，等(2007)一项最新的腺瘤样牙源性肿瘤的临床和流行病学概况:一项合作回顾性研究。J Oral Pathol Med 369:383-393.[裁判。]
12. Takeuchi Y，Takai Y，Itoh A，Nakayama K，Horii M等。（1988）两例临床难以诊断的齿源性腺瘤样肿瘤。爱知Gakuin J Dent Sci 26:401-406[裁判。]
13. Jham BC, Passos JB, do Carmo MAV, de Oliveira Gomes C, Mesquita RA, et al.(2006)腺瘤样牙源性肿瘤起源于牙周韧带。口服Oncol Extra 42:268-271.[裁判。]
14. Nara N，Takenoshita K，Ishibashi H（2003）一例外周阿米洛基底纤维瘤。儿科口腔颌面外科13:35。
15. Darling先生，Daley TD（2006）外周成釉细胞纤维瘤。口腔病理医学杂志35:190-192[裁判。]
16. Abughazaleh K, Andrus KM, Katsnelson A, White DK(2008)上颌周围成釉细胞纤维瘤1例报告并文献复习。口腔外科医生Oral Med Oral Pathol Oral Radiol end105:e46-48.[裁判。]
17. Baden E, Doyle J, Mesa M, Fabié M, Lederman D，等(1993)鳞状牙源性肿瘤。报告三例，其中包括第一例骨外。Oral Surg Oral Med Oral Pathol 75:733-738.[裁判。]
18. Aytac Yazicioglu D，Eren H，Görgün S（2008）位于上颌牙龈的周围性牙源性粘液瘤：一例病例报告和文献回顾。口腔颌面外科12:167-171[裁判。]
19. (王志强，王志强，王志强，王志强)。早产对口腔发育的影响。Aust Dent J 42:85-91.[裁判。]
20. Seow WK（1981）《乳牙列牙釉质发育不良：综述》，ASDC牙科儿童杂志58:441-452[裁判。]
21. Seow WK, Brown JP, Tudehope DI, O’callaghan M(1984)早产儿出生体重极低和新生儿佝偻病的初级牙列缺陷。Pediatr削弱6:88 - 92。
22. Seow WK, Humphrys C, Tudehope DI(1987)低出生体重儿童发育性牙缺陷患病率增加:一项对照研究。Pediatr削弱9:221 - 225。裁判。]
23. Seow WK，Masel JP，Weir C，Tudehope DI（1989）早产极低出生体重儿牙釉质发育不良发病机制中的矿物质缺乏。儿科11:297-302[裁判。]
24. Seow WK，Brown JP，Tudehope DI，O'Callaghan M（1984）《极低出生体重儿的乳牙发育缺陷：喉镜检查和长期气管插管的不良影响》。儿科杂志6:28-31[裁判。]
25. Seow WK，Brown JP，Tudehope DI，O'Callaghan M（1985）新生儿喉镜检查和气管插管对2-5岁儿童腭对称性的影响。儿科7:30-36[裁判。]
26. Seow WK，Humphrys C，Mahanonda R，Tudehope DI（1988），《低出生体重早产儿的牙菌斑：一项对照研究》，儿科杂志10:39-42[裁判。]
27. Seow WK（1996）《极低出生体重儿恒牙列发育的研究》，儿科18:379-384[裁判。]
28. 赖皮，肖文凯，杜德霍普迪，罗杰斯Y（1997）极低出生体重儿的牙釉质发育不良和龋齿：一项病例对照纵向研究。儿科19:42-49[裁判。]
29. Seow WK，Perham S（1990）《早产儿牙釉质发育不良：扫描电子显微镜研究》，Pedod 14:235-239[裁判。]
30. 新生儿喉镜下原发性上颌切牙的扩张。Pediatr削弱12:321 - 324。裁判。]
31. Garzon MC, Drolet BA, Baselga E, Chamlin SL, Haggstrom AN, et al.(2008)早产儿和月产儿血管瘤的比较:一项前瞻性研究。拱dermatol144:1231 - 1232。裁判。]

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条信息

文章类型:病例报告

引用:1例儿童外周牙源性纤维瘤:文献回顾和罕见病例报告。《登特口腔健康》1.1卷:http://dx.doi.org/10.16966/2378-7090.102

版权:©2015 Backer T等人。这是一篇根据知识共享署名许可证条款发行的开放获取文章，允许在任何媒体中不受限制地使用、发行和复制，前提是原始作者和来源均已获得授权。

出版历史：

收到日期：2015年2月2日。

接受日期:2月10日,2015年。

发表日期:2月15日,2015年。